A borreliose de Lyme é uma desordem multissistêmica causada por Borrelia burgdorferi (Bb). Sintomas neurológicos como a meningoradiculoneurite linfocítica (síndrome de Bannwart), neurite craniana (II,III,IV,V,VI), encefalite, mielite transversa são encontrados em cerca de 10% dos casos durante a segunda fase da doença. Na fase crônica, muitos meses ou anos após a infecção inicial, podem ocorrer outras complicações neurológicas, como encefalomielite, crises epilépticas, comprometimento cognitivo, neuropatia periférica e distúrbios psiquiátricos como depressão, ansiedade, ataques de pânico, catatonia, psicose, etc. Alguns pacientes continuam a apresentar sintomas de fadiga, insônia ou distúrbios psiquiátricos na síndrome pós borrelial. Descrevemos aqui um paciente com uma tríade de sintomas incomuns no LNB crônico, incluindo tremores, convulsões e psicose. Foram realizadas entrevista médica padronizada, exame neurológico, neuroimagem, soro e sorologia do LNB, assim como avaliação do EEG e EMNG. O paciente foi tratado com ceftriaxona intravenosa e doxiciclina e respondeu com rápida melhora clínica e funcional. Sem novidades, ele sofreu de múltiplas seqüelas sistêmicas e neurológicas que influenciaram suas atividades diárias no período pós-tratamento. É dada ênfase ao início atípico e à evolução, às dificuldades encontradas na formulação do diagnóstico, ao tratamento precoce e às incertezas relativas às seqüelas após o tratamento. Em pacientes com sintomas não específicos de longa duração, na ausência de sinais clínicos evidentes que sugiram envolvimento do SNC, o tratamento de rotina com i.v. ceftriaxona não deve ser encorajado.