La borréliose de Lyme est un trouble multisystémique causé par Borrelia burgdorferi (Bb). Les symptômes neurologiques tels que la méningoradiculonévrite lymphocytaire (syndrome de Bannwart), la névrite crânienne (II,III,IV,V,VI), l’encéphalite, la myélite transverse se retrouvent dans environ 10% des cas durant la deuxième phase de la maladie. Au stade chronique, plusieurs mois ou années après l’infection initiale, d’autres complications neurologiques peuvent survenir, telles que l’encéphalomyélite, les crises épileptiques, les troubles cognitifs, la neuropathie périphérique et les troubles psychiatriques tels que la dépression, l’anxiété, les attaques de panique, la catatonie, la psychose, etc. Certains patients continuent à présenter des symptômes de fatigue, d’insomnie ou de troubles psychiatriques dans le syndrome post borrélien. Nous décrivons ici un patient présentant une triade de symptômes inhabituels dans la LNB chronique, notamment des tremblements, des crises d’épilepsie et une psychose. Un entretien médical standardisé, un examen neurologique, une neuro-imagerie, une sérologie du sérum et du LCR ainsi qu’une évaluation EEG et EMNG ont été réalisés. Le patient a été traité par ceftriaxone et doxycycline par voie intraveineuse et a répondu avec une amélioration clinique et fonctionnelle rapide.Néanmoins, il a souffert de multiples séquelles systémiques et neurologiques qui ont influencé ses activités quotidiennes dans la période post-traitement. L’accent est mis sur le début et l’évolution atypiques, les difficultés rencontrées dans la formulation du diagnostic, le traitement précoce et les incertitudes concernant les séquelles après traitement. Chez les patients présentant des symptômes non spécifiques de longue durée en l’absence de signes cliniques manifestes suggérant une atteinte du SNC, le traitement systématique par ceftriaxone i.v. n’est pas à encourager.