La borreliosi di Lyme è un disturbo multisistema causato da Borrelia burgdorferi (Bb). I sintomi neurologici come la meningoradiculoneurite linfocitica (sindrome di Bannwart), la neurite cranica (II,III,IV,V,VI), l’encefalite, la mielite trasversa si trovano in circa il 10% dei casi nella seconda fase della malattia. Nella fase cronica, molti mesi o anni dopo l’infezione iniziale, possono verificarsi altre complicazioni neurologiche, come encefalomielite, crisi epilettiche, deterioramento cognitivo, neuropatia periferica e disturbi psichiatrici come depressione, ansia, attacchi di panico, catatonia, psicosi ecc. Alcuni pazienti continuano a sperimentare sintomi di fatica, insonnia o disturbo psichiatrico nella sindrome post borrelia. Descriviamo qui un paziente con una triade di sintomi insoliti in LNB cronica tra cui tremore, convulsioni e psicosi. Intervista medica standardizzata, esame neurologico, neuroimaging, siero e CSF sierologia così come EEG e valutazione EMNG sono stati eseguiti. Il paziente è stato trattato con ceftriaxone e doxiciclina per via endovenosa e ha risposto con un rapido miglioramento clinico e funzionale. L’accento è posto sull’insorgenza e l’evoluzione atipica, sulle difficoltà incontrate nella formulazione della diagnosi, sul trattamento precoce e sulle incertezze riguardanti le sequele dopo il trattamento. Nei pazienti con sintomi aspecifici di lunga durata, in assenza di segni clinici evidenti che suggeriscono un coinvolgimento del SNC, il trattamento di routine con ceftriaxone i.v. non è da incoraggiare.